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Automne 2019 (Volume 29, numéro 3)

Évaluation des modèles de pratique canadiens quant à l'aortite idiopathique :une étude qualitative

By Edsel Ing, MD, FRCSC, MPH; Qinyuan (Alis) Xu, BSc; and Philip Baer, MDCM, FRCPC, FACR

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Résumé

Contexte – L’aortite idiopathique (AI) et l’aortite isolée (Ais) sont des affections mal définies. Le but de cette étude était de déterminer la pratique actuelle chez les rhumatologues canadiens pour traiter ces affections.

Méthodes – En juin 2016, un sondage en ligne a été mené auprès de membres de la Société canadienne de rhumatologie (SCR) au moyen de la plate-forme FluidSurveys (www.fluidsurveys.com).

Résultats – Soixante-huit des 420 membres de la SCR (16 %) ont répondu au sondage et 60 de ces 68 membres (88 %) l’ont rempli. La majorité des participants étaient des rhumatologues universitaires (69 %); la plupart (60 %) ont déclaré voir un cas d’AI ou moins par année, tandis que 23 % (15/66) n’avaient jamais vu de cas. Douze participants (26 %) ont déclaré faire une distinction entre l’AI et l’AIs; 9/12 (75 %) estimaient que l’exclusion des anomalies radiographiques des vaisseaux des branches aortiques était importante pour définir l’AIs. La majorité des répondants procédaient à des évaluations cliniques et biochimiques approfondies, mais seulement 38 % d’entre eux effectuaient systématiquement une imagerie complète des branches aortiques thoraciques et abdominales. L’approche de prise en charge était variable. Les participants étaient plus susceptibles de traiter (par des corticostéroïdes) l’aortite touchant les vaisseaux des branches aortiques comparativement à l’AIs. En présence d’un patient asymptomatique présentant des marqueurs inflammatoires normaux, les participants étaient plus susceptibles de traiter une aortite confirmée histologiquement et associée aux vaisseaux des branches aortiques (61 %); les taux de traitement étaient de 23 % et 26 % (respectivement) pour l’AIs diagnostiquée histologiquement et radiographiquement, et de 30 % pour l’aortite diagnostiquée radiographiquement associée aux vaisseaux des branches aortiques. Seuls 2 des 38 répondants se sentaient « parfaitement à l’aise » dans la prise en charge des patients atteints de ces affections, et tous sauf 1 estimaient que des recommandations seraient bénéfiques.

Interprétation – L’AI est une affection rare, ce qui entraîne un manque de connaissances et une grande variabilité dans les pratiques. D’autres recherches sont nécessaires pour combler les lacunes dans les connaissances et favoriser l’élaboration de recommandations éclairées.

Introduction
L’aortite est un terme général utilisé pour décrire les troubles caractérisés par une inflammation de l’aorte1. L’aortite peut être d’origine infectieuse ou causée par diverses affections inflammatoires systémiques1. Les causes infectieuses comprennent les bactéries Salmonella, Staphylococcus, Streptococcus pneumonia, Treponema pallidum et Mycobacterium tuberculosis1. Les affections inflammatoires systémiques associées à l’aortite comprennent l’artérite à cellules géantes (ACG), l’artérite de Takayasu, la maladie de Behçet, le syndrome de Cogan, la granulomatose avec polyangéite, la maladie de Kawasaki, la polyartérite noueuse, la pseudo-polyarthrite rhizomélique, polychondrite récidivante, la polyarthrite rhumatoïde, la sarcoïdose, le syndrome de Sjögren, les spondylarthropathies associées à l’antigène HLA-B27 et le lupus érythémateux disséminé1. L’aortite est parfois diagnostiquée chez des patients qui ne présentent aucun signe de maladie systémique ou d’étiologie infectieuse; c’est ce qu’on appelle généralement l’aortite idiopathique (AI). Chez la plupart des patients, cette forme d’aortite est diagnostiquée radiologiquement, le plus souvent par tomodensitométrie (CT) ou par imagerie par résonance magnétique (IRM). De plus, un nombre croissant de cas sont diagnostiqués lorsque l’examen pathologique d’échantillons chirurgicaux provenant d’anévrismes aortiques réséqués montre des caractéristiques d’aortite2-4.

L’AI n’est pas une affection bien définie. Il n’existe aucun critère pathologique ou clinique spécifique permettant sa classification ou son diagnostic, à l’exception de la présence d’une inflammation de l’aorte et de l’absence de caractéristiques cliniques d’un autre trouble systémique, comme ceux décrits ci-dessus. Nos connaissances actuelles sur l’AI proviennent principalement d’études rétrospectives chez des patients atteints d’une aortite diagnostiquée pathologiquement2-6, y compris une récente série de 47 cas d’aortite dans notre établissement, dont 32 étaient considérés comme une AI6.

L’expression « aortite isolée » (AIs) désigne une forme précise d’AI dont la pathologie se limite à l’aorte et n’est pas associée aux vaisseaux des branches aortiques. Les termes « aortite idiopathique » et « aortite isolée » sont souvent utilisés de façon interchangeable dans la littérature publiée, et peu de rapports de cas publiés fournissent des résultats d’imagerie au-delà de la zone concernée pour permettre une caractérisation précise. Le terme « aortite isolée » a été ajouté à la nomenclature des vascularites 2012 du groupe Chapel Hill Consensus Conference8, dans la catégorie « Single-organ vasculitis » (vascularite touchant à un seul organe), mais la nomenclature du groupe ne propose aucune définition précise de cette affection.

À l’heure actuelle, il n’existe pas de lignes directrices pour orienter le bilan initial, le traitement et la surveillance subséquente des patients atteints d’AI ou d’AIs, ce qui entraîne une grande variabilité d’un cas à l’autre. Il existe un grand besoin d’études systématiques sur l’aortite idiopathique et l’aortite isolée, dans le but ultime d’élaborer des lignes directrices permettant de normaliser la prise en charge des patients atteints de ces affections. Le but de cette étude était de déterminer les modèles de pratique actuels des rhumatologues canadiens auprès des patients atteints d’AI et d’AIs.

Méthodologie : conception et administration du sondage
En juin 2016, un sondage en ligne a été mené auprès de membres de la Société canadienne de rhumatologie (SCR) au moyen de la plate-forme FluidSurveys™ (www.fluidsurveys.com).

L’étude consistait en un sondage mené auprès des membres de la SCR au moyen de la plate-forme en ligne FluidSurveysTM (www.fluidsurveys.com) entre le 13 juin 2016 et le 24 juin 2016. Le sondage a été élaboré par les chercheurs en consultation avec des membres principaux du réseau CanVasc (Canadian Vasculitis Network). Le sondage a été conçu pour évaluer comment les rhumatologues canadiens définissent, diagnostiquent, surveillent et traitent les patients atteints d’AI et d’AIs. Une copie du sondage est disponible dans les documents supplémentaires du numéro en ligne de ce manuscrit (hyperlien vers le document PDF). Avant sa distribution, le sondage a fait l’objet d’un projet pilote auprès d’un petit groupe (n = 4) de rhumatologues de notre établissement, qui ont fourni des commentaires supplémentaires et approuvé la version finale

Le Comité des communications de la SCR a envoyé aux membres de la SCR une invitation par courriel avec un lien vers le sondage, qui était offert en français et en anglais. En répondant au sondage, les participants donnaient implicitement leur consentement, et leur participation était anonyme. Les participants avaient deux semaines pour répondre au sondage; deux courriels de rappel ont été envoyés, au jour 7 et le dernier jour du sondage.

Analyse du sondage
Les données ont été extraites par le logiciel FluidSurveys et le logiciel Microsoft Excel (version 2010) a été utilisé pour l’analyse descriptive. L’approbation sur le plan déontologique a été obtenue par l’entremise de l’Institut de recherche de l’Hôpital d’Ottawa (protocole no 4473 de l’IRHO-RED).

Résultats
Soixante-quatorze des 420 membres (18 %) de la SCR ont répondu, 68 (16 %) ont répondu au sondage et 60 de ces 68 membres (88 %) l’ont terminé.

Caractéristiques démographiques
Les caractéristiques initiales des répondants sont présentées dans le Tableau 1. La majorité des participants étaient des rhumatologues pour adultes (54/66, 82 %) âgés de 35 à 55 ans (40/66, 61 %), exerçant dans un établissement d’enseignement (44/64, 69 %); la moitié des répondants (33/66) étaient établis en Ontario. Douze participants (19 %) étaient des membres principaux ou associés du réseau CanVasc. Quinze des 66 participants (23 %) ont déclaré n’avoir jamais vu un patient atteint d’AI ou d’AIs au cours de leur pratique (Tableau 1); ces sujets n’ont pas répondu aux parties suivantes du sondage.

Définitions
Presque tous les participants (46/47) estimaient qu’il fallait exclure une affection inflammatoire systémique définie pour définir l’AI. De plus, près de la moitié des participants (20/44) estimaient qu’il fallait également exclure les anomalies radiographiques touchant les vaisseaux des branches aortiques. La majorité des participants (39/45, 87 %) ont déclaré que les marqueurs inflammatoires n’étaient pas pertinents dans le diagnostic de l’aortite idiopathique

Douze des 47 participants (26 %) ont déclaré faire une distinction entre l’AI et l’AIs. Parmi ces participants, la plupart considéraient que l’exclusion d’une affection inflammatoire systémique définie (10/12, 83 %) et d’anomalies radiographiques dans les vaisseaux des branches aortiques (9/12, 75 %) était nécessaire pour définir l’AIs, et 9/12 (75 %) estimaient que les marqueurs inflammatoires étaient sans pertinence pour cette définition.

Références
La chirurgie vasculaire ou cardiaque a été la source d’orientation la plus courante chez les patients atteints d’AI et d’AIs, des patients ayant été aiguillés vers 40/46 des participants (87 %). La majorité des participants voient un ou ne voient aucun nouveau patient atteint d’AI ou d’AIs par année (voir le Tableau 2). La raison la plus fréquente de l’aiguillage était la découverte fortuite d’une anomalie vasculaire suggérant une aortite lors d’un examen d’imagerie (39/47, 83 %) et la découverte d’une pathologie positive pour une aortite après un anévrisme ou une réparation de la valvule aortique (34/47, 72 %). Les raisons les moins courantes de l’aiguillage étaient la découverte d’un anévrisme de l’aorte thoracique chez un patient présentant des symptômes ou des signes systémiques ou d’autres caractéristiques d’une affection inflammatoire systémique (23/47, 49 %) et la découverte d’un anévrisme de l’aorte thoracique chez un patient ayant déjà présenté une affection inflammatoire générale systémique associée à une aortite (13/47, 28 %).

Bilan initial
Quarante-cinq participants ont répondu à des questions concernant le bilan initial des patients atteints d’AI; 13/45 (29 %) ont déclaré qu’ils étaient le médecin expert référent pour la vascularite dans leur centre (huit étaient membres du réseau CanVasc). Lors de l’évaluation des patients soupçonnés d’être atteints d’AI ou d’AIs, la plupart des participants ont affirmé dépister « systématiquement » les symptômes ou signes suggérant une atteinte des vaisseaux des branches aortiques (41/45, 91 %), les symptômes ou signes d’une affection inflammatoire générale définie (41/45, 91 %), et les symptômes et signes d’infection (38/45, 84 %). En ce qui concerne les examens de laboratoire, les 45 répondants ont tous déclaré qu’ils effectuaient régulièrement des hémogrammes complets ainsi que des tests de la fonction rénale et de la protéine C-réactive (PCR). Toutefois, les tests systématiques visant à exclure la tuberculose et la syphilis étaient moins fréquents et ont été signalés par 19 (42 %) et 35 (78 %) participants, respectivement. Dix-sept participants (38 %) ont déclaré avoir réalisé une imagerie transversale (TDM ou IRM) systématique de l’arbre aortique entier et de ses principales branches thoraciques et abdominales.

Traitement
On a demandé aux participants d’indiquer leur approche thérapeutique pour quatre scénarios cliniques hypothétiques (voir la Figure 1) : aortite diagnostiquée par imagerie avec et sans atteinte des vaisseaux des branches aortiques (scénarios 1A et 1B, respectivement) et aortite diagnostiquée en raison d’une pathologie (la zone concernée de l’aorte ayant été enlevée par chirurgie) avec et sans atteinte des vaisseaux des branches aortiques (scénarios 2A et 2B, respectivement). Quel que soit le mode de diagnostic, les participants étaient plus susceptibles de traiter (à l’aide de corticostéroïdes) l’aortite avec atteinte des vaisseaux des branches aortiques. Les participants étaient moins susceptibles de traiter une aortite isolée par ablation chirurgicale de l’aorte en cause (scénario 2B), plus d’un tiers des participants n’ayant « jamais » traité ce type de patient. Fait important, nous n’avons pas constaté de différences signifi catives dans les approches de traitement des participants selon le type de pratique, y compris la pratique dans un centre spécialisé en vascularite.

Pour chacun des scénarios cliniques, on a ensuite demandé aux participants s’ils traiteraient (avec des corticostéroïdes) des patients asymptomatiques selon différents niveaux de réponse infl ammatoire systémique (évalués par des marqueurs infl ammatoires, la vitesse de sédimentation [VS] et la PCR (Tableau 3). La plupart des participants ont indiqué qu’ils traiteraient les patients asymptomatiques présentant des marqueurs infl ammatoires signifi cativement élevés, quel que soit le scénario clinique. Dans le contexte de marqueurs inflammatoires normaux ou légèrement élevés, les participants étaient plus susceptibles de traiter l’aortite diagnostiquée en raison d’une pathologie en présence de lésions aortiques et/ou de lésions des vaisseaux des branches aortiques (scénario 2A).

Suivi et contrôle
La plupart des répondants ont réévalué leurs patients atteints d’AI tous les trois mois au cours des deux premières années suivant le diagnostic (27/38, 71 %). Plus des trois quarts des répondants assuraient un suivi en effectuant un hémogramme complet et en évaluant le taux de créatinine, la VS et la PCR à chaque visite. De plus, la majorité des participants réalisaient une angiographie par TDM ou par IRM tous les 6 à 12 mois (28/35, 80 %). Fait à noter, quatre répondants (11 %) ont déclaré n’avoir jamais commandé d’imagerie de suivi pour les patients atteints d’AI chez qui l’atteinte des vaisseaux des branches aortiques a été documentée par radiographie au départ. Les approches de surveillance n’ont pas été différentes pour l’aortite diagnostiquée par imagerie ou en raison d’une pathologie.

Lorsqu’on leur a demandé dans quelle mesure les participants étaient à l’aise dans la prise en charge des patients atteints d’AI ou d’AIs, la majorité d’entre eux ont répondu qu’ils étaient « plutôt mal à l’aise » 17/38 (45 %), 14/38 (37 %) d’entre eux ont répondu qu’ils étaient « raisonnablement à l’aise » et 5/38 (13 %) d’entre eux ont répondu qu’ils étaient « très mal à l’aise »; deux participants (5 %) se sont dits « parfaitement à l’aise » dans la prise en charge de ces patients. Trente-six des 37 participants (97 %) étaient d’avis que l’élaboration de recommandations pour la prise en charge des patients atteints d’AI ou d’AIs serait utile.

Interprétation
Les rhumatologues canadiens ne connaissent pas bien l’AI et l’AIs, et près du quart des participants ont déclaré n’avoir jamais vu un seul patient atteint de ces affections dans leur pratique. La majorité des participants ont déclaré avoir vu un cas ou n’avoir vu aucun cas par année. Seul un faible pourcentage de participants (5 %) ont déclaré être « parfaitement à l’aise » dans la prise en charge des patients atteints d’AI ou d’AIs. En raison du volume insuffisant de patients atteints d’AI et de l’absence de lignes directrices cliniques, une grande variabilité a été observée dans cette étude en ce qui concerne divers aspects de la prise en charge de cette affection.

Seulement un quart des participants ont dit faire une distinction entre l’AI et l’AIs. Ce chiffre n’est pas surprenant, étant donné que les deux termes sont souvent utilisés de façon interchangeable dans la littérature publiée1-2,4,9. Une AI est envisagée lorsque l’aortite est observée en l’absence de caractéristiques cliniques suffisantes pour diagnostiquer une affection systémique sous-jacente, le plus souvent une ACG. L’AIs est un sous-type spécifique d’AI qui se limite à l’aorte. Une imagerie complète des vaisseaux des branches aortiques serait nécessaire pour exclure que les vaisseaux des branches sont touchés et permettre un diagnostic d’AIs; fait rassurant, les trois quarts des participants qui ont fait la distinction entre l’AI et l’AIs ont indiqué que l’exclusion des anomalies radiographiques des vaisseaux des branches aortiques est importante pour définir l’AIs. Bien que la classification de l’AIs comme une « vascularite touchant un seul organe » dans la nomenclature de Chapel Hill suggère qu’un degré significatif d’inflammation systémique ne devrait pas être associé à cette affection, ce n’est pas le cas selon notre expérience6, l’expérience des participants à cette étude (75 % ont estimé que les taux de marqueurs inflammatoires étaient non pertinents pour définir l’AIs) et dans la littérature publiée5.

La majorité des répondants ont procédé à des évaluations cliniques et biochimiques approfondies chez les patients atteints d’AI et d’AIs. Cependant, seuls 38 % ont réalisé une imagerie complète des vaisseaux des branches aortiques thoraciques et abdominales. Dans la série de cas sur l’AI de la Clinique Mayo2, la majorité des patients (89 %) ont subi une imagerie vasculaire supplémentaire (c.-à-d. une tomodensitométrie et une angiographie par RM). D’autres anomalies vasculaires étaient fréquentes et présentes chez 72 % des patients ayant subi un examen par imagerie. Dans la série de cas à notre centre publiée récemment, 21 des 32 patients (66 %) ayant reçu un diagnostic d’AI ont subi une imagerie complète des vaisseaux des branches aortiques au début de l’étude6; 15 (71 %) d’entre eux présentaient des lésions des vaisseaux des branches aortiques, alors que 3 (14 %) présentaient des lésions supplémentaires à l’aorte. À notre avis, étant donné la prévalence élevée de lésions vasculaires supplémentaires, l’imagerie de l’arbre aortique entier et de ses branches devrait faire partie intégrante du bilan initial.

Il n’existe actuellement aucune approche normalisée de traitement médical à la suite d’un diagnostic d’AI, ce qui entraîne une grande incertitude. Les taux signalés d’utilisation de corticostéroïdes pour le traitement de l’AI varient de 9 % à 38 % dans la documentation publiée2-4,6-7. De plus, on manque d’information sur la façon d’orienter le traitement dans des scénarios cliniques précis, comme la présence d’une maladie des vaisseaux des branches aortiques ou en fonction du niveau de réponse inflammatoire. Comme on pouvait s’y attendre, les rhumatologues canadiens sont plus susceptibles de traiter des maladies comportant une atteinte confirmée par radiographie plus importante ou des niveaux élevés d’inflammation systémique. Fait intéressant, en présence d’un patient asymptomatique présentant des marqueurs inflammatoires normaux, les participants semblent plus susceptibles de traiter en présence d’anomalies des vaisseaux des branches aortiques et après un diagnostic histologique plutôt que radiographique de l’aortite. Ceci indique probablement qu’il existe un consensus relativement plus large sur la définition histologique de l’aortite9 par rapport à la définition radiographique, cette dernière faisant l’objet d’une controverse importante10.

Une faiblesse importante de notre étude est le faible taux de réponse, qui était de 18 %. Selon la SCR, le taux de réponse typique aux sondages de cette nature est de 20 à 30 %. Nous soupçonnons que ce taux de réponse inférieur à la moyenne reflète la rareté de l’aortite idiopathique, ce qui fait que de nombreux membres de la SCR n’ont pas participé au sondage en raison de son manque d’applicabilité à leur pratique individuelle. Cette théorie est étayée par la surreprésentation importante des rhumatologues universitaires dont la pratique se déroule principalement dans un hôpital d’enseignement (69 % de tous les participants, 55 % si l’on exclut les stagiaires), où les patients atteints de maladies rares comme l’AI sont plus susceptibles d’être aiguillés; le pourcentage des rhumatologues canadiens exerçant en milieu universitaire est estimé à 40 % selon une enquête nationale publiée récemment11. Le ciblage des membres de la SCR a probablement contribué à la surreprésentation des rhumatologues universitaires dans notre étude, car ils sont plus susceptibles d’être membres de la SCR que ceux qui exercent seuls dans un milieu communautaire11. D’autres biais de sélection ont probablement été introduits par la probabilité plus élevée de réponse de la part de rhumatologues connaissant personnellement les chercheurs de cette étude; ceci est démontré par la surreprésentation des rhumatologues de l’Ontario dans cette étude (50 %) comparativement aux estimations nationales établies à 38%11. Le faible taux de réponse et la surreprésentation des rhumatologues universitaires limitent la généralisation de nos résultats à l’ensemble de la communauté des rhumatologues canadiens. Cependant, nos résultats représentent le point de vue du groupe de rhumatologues qui possèdent le plus d’expérience relativement à l’AI et dont les opinions seront donc plus utiles pour formuler de futures recommandations visant à guider la prise en charge de ces affections. La subjectivité des chercheurs dans le cadre de l’élaboration du sondage est une autre faiblesse potentielle de cette étude. En tant que chercheurs de l’étude, nous avons conçu le sondage en nous basant sur notre expérience et nos connaissances personnelles concernant l’aortite. Les questions spécifiques et les options de réponse proposées ont probablement biaisé les réponses des participants en faveur de notre point de vue (celui des chercheurs). Dans le but de minimiser cette subjectivité, le sondage a été révisé et modifié par les membres principaux du réseau CanVasc et mis à l’essai auprès d’un petit groupe de rhumatologues avant sa diffusion.

En conclusion, on observe une grande variabilité chez les rhumatologues canadiens en ce qui concerne les définitions, le bilan, le traitement et la surveillance des patients atteints d’IA et d’AIs. Les membres de la SCR font part d’une incertitude dans la prise en charge de ces patients, ce qui témoigne du besoin important à l’égard de recommandations pour orienter les décisions. D’après notre analyse de la documentation, cette étude est le premier rapport à évaluer les modèles de pratique des rhumatologues canadiens (ou de tout groupe de rhumatologues, car aucune étude semblable n’a été publiée sur l’AI) dans le domaine de l’arthrite idiopathique. D’autres recherches de grande qualité (plus systématiques et/ou prospectives) devraient être la première étape pour clarifier l’approche à adopter relativement à l’AI, ce qui permettrait en fin de compte d’élaborer ces lignes directrices essentielles.

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Marissa Keenan, M.D., M. Sc.
Boursière en rhumatologie,
Département de rhumatologie, L'Hôpital d'Ottawa
Ottawa (Ontario)

NNataliya Milman, M.D., FRCPC, M. Sc.
Rhumatologue,
Département de rhumatologie, L'Hôpital d'Ottawa
Ottawa (Ontario)

Le groupe de recherche Canadien sur les vascularites (CanVasc)

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